Abstract: Inadequate awareness and knowledge of thalassemia and its screening cause the implementation of screening program is still low as a prevention so the patient of thalassemia is getting more. This research aimed to observe the effectiveness of education in improving knowledge and attitude towards the implementation of screening thalassemia. The research method used is the quasi-experimental with pretest-posttest group design to observe the differences in the level of knowledge and attitude before and after being given an education to the 101 research subjects were selected by simple random sampling. Data collection techniques used in this study was questionnaires. This study used Statistical Product and Service Solution (SPSS) for Windows version 20 as a data processing. For analizing the data, the researcher used univariate and bivariate (Wilcoxon test).  The results of research are: (1) the median and average score of knowledge before getting the education were 17,00 and 17,52, then increased to 19,00 and 19,89; (2) the median and average score of attitude before getting the education were 65,00 and 65,20, then increased to 71,00 and 71,23; (3) there was a significant different knowledge and attitude before and after being given the education (p = 0.000) based on Wilcoxon Test.The conclusion of research shows that giving an education is effective in improving knowledge about thalassemia and also in changing the attitude of respondents towards implementation of screening thalassemia. Abstrak: Kesadaran dan pengetahuan yang masih rendah mengenai thalassemia dan skriningnya menjadi penyebab masih rendahnya pelaksanaan skrining thalassemia sebagai upaya pencegahan yang berdampak pada angka penderita thalassemia yang tinggi. Penelitian ini bertujuan  mengetahui efektivitas penyuluhan terhadap perubahan tingkat pengetahuan dan sikap mengenai pelaksanaan skrining thalassemia. Metode penelitian yang digunakan adalah eksperimen semu (quasi experimental) dengan pretest-posttest group design untuk melihat perbedaan tingkat pengetahuan dan sikap sebelum dan setelah diberikan penyuluhan pada 101 orang subjek penelitian yang dipilih dengan teknik simple random sampling. Teknik pengumpulan data menggunakan kuesioner. Penelitian ini menggunakan Statistical Product and Service Solution (SPSS) for Windows versi 20 untuk pengolahan data. Analisis data yang digunakan adalah univariat dan bivariat (Uji Wilcoxon).  Hasil penelitian ini di antaranya: (1) nilai median dan skor pengetahuan rata-rata sebelum diberi penyuluhan secara berturut-turut 17,00 dan 17,52 meningkat menjadi 19,00 dan 19,89; (2) nilai median dan skor sikap rata-rata sebelum diberi penyuluhan secara berturut-turut 65,00 dan 65,20 meningkat menjadi 71,00 dan 71,23; (3) terdapat perbedaan signifikan pengetahuan dan sikap sebelum dan sesudah diberikan penyuluhan (p=0,000) berdasarkan Uji Wilcoxon. Simpulan penelitian menunjukkan pemberian penyuluhan penyakit thalassemia dan skriningnya terbukti efektif meningkatkan pengetahuan mengenai penyakit thalassemia dan mengubah sikap responden terhadap pelaksanaan skrining thalassemia.Kesadaran dan pengetahuan yang masih rendah mengenai thalassemia dan skriningnya menjadi penyebab masih rendahnya pelaksanaan skrining thalassemia sebagai upaya pencegahan yang berdampak pada angka penderita thalassemia yang tinggi. Penelitian ini bertujuan  mengetahui efektivitas penyuluhan terhadap perubahan tingkat pengetahuan dan sikap mengenai pelaksanaan skrining thalassemia. Metode penelitian yang digunakan adalah eksperimen semu (quasi experimental) dengan pretest-posttest group design untuk melihat perbedaan tingkat pengetahuan dan sikap sebelum dan setelah diberikan penyuluhan pada 101 orang subjek penelitian yang dipilih dengan teknik simple random sampling. Teknik pengumpulan data menggunakan kuesioner. Penelitian ini menggunakan Statistical Product and Service Solution (SPSS) for Windows versi 20 untuk pengolahan data. Analisis data yang digunakan adalah univariat dan bivariat (Uji Wilcoxon).  Hasil penelitian ini di antaranya: (1) nilai median dan skor pengetahuan rata-rata sebelum diberi penyuluhan secara berturut-turut 17,00 dan 17,52 meningkat menjadi 19,00 dan 19,89; (2) nilai median dan skor sikap rata-rata sebelum diberi penyuluhan secara berturut-turut 65,00 dan 65,20 meningkat menjadi 71,00 dan 71,23; (3) terdapat perbedaan signifikan pengetahuan dan sikap sebelum dan sesudah diberikan penyuluhan (p=0,000) berdasarkan Uji Wilcoxon. Simpulan penelitian menunjukkan pemberian penyuluhan penyakit thalassemia dan skriningnya terbukti efektif meningkatkan pengetahuan mengenai penyakit thalassemia dan mengubah sikap responden terhadap pelaksanaan skrining thalassemia.